Enriched Music-supported Therapy and motivational factors in chronic stroke rehabilitation

Abstract

[eng] More than half of stroke survivors in the chornic phase still experience upper-limb motor deficits that limit their daily activities and community participation. This ongoing disability can significantly impact their sense of autonomy, social interaction, occupational identity, and overall quality of life. Despite the rising prevalence of stroke, access to rehabilitation in the chronic phase remains limited, representing a major unmet need in this population. Developing accessible, community-based interventions is thus crucial to maintaining or improving the physical and mental health of chronic stroke survivors while alleviating the burden on healthcare systems. Music-supported Therapy (MST) is a widely studied intervention for treating post-stroke hemiparesis through standardized instrumental training, adhering to rehabilitation principles such as mass repetition and gradual increase of difficulty. In addition, the program benefits from the audio-motor coupling activation and motivational effects provided by music. MST has consistently been shown to improve upper-limb motor functions, neuroplasticity, emotional well-being, and quality of life in subacute and chronic stroke patients. However, it did not demonstrate superior effectiveness compared to conventional motor therapy in enhancing motor function. To increase the accessibility and effectiveness of chronic stroke rehabilitation, we designed an enriched version of MST (eMST) by integrating socio-motivational and learning components proven to enhance the reacquisition of motor skills. This redesigned program was adapted for home use, incorporating both self-training and group music therapy sessions to foster autonomy and socialization, crucial factors in rehabilitation. We also increased training intensity and introduced new percussion instruments, upper-limb movements, and rhythmic patterns to further enhance motor recovery. To facilitate the intervention, we developed a tablet-based app with gamification strategies that provides instructions for conducting the homebased self-training eMST sessions. This doctoral thesis aimed to evaluate the effectiveness of eMST in chronic stroke rehabilitation and explore the presence of anhedonia, a condition characterized by diminished sensitivity to everyday pleasures that may hinder engagement in rehabilitation. The thesis comprises four studies with different research designs to address these goals. In Study 1, we refined the MST app based on the feedback from chronic stroke patients, who confirmed the usability of the latest version of the app. After 30h of home-based training over 10 weeks, participants demonstrated clinically relevant upperlimb improvements, increased velocity in piano performance, high adherence, and no safety concerns, confirming the feasibility of the home-based eMST. In Study 2, we developed a clinical trial protocol to compare the effectiveness of eMST to a conventional home-based rehabilitation program for chronic stroke survivors. We designed a pragmatic parallel-group randomized controlled trial to assess 4 the benefits of eMST when implemented as planned as well as accounting for patients who dropped out to evaluate its effectiveness under real-world conditions. The primary outcome was upper-limb functionality, and secondary outcomes included other motor and cognitive functions, emotional wellbeing, QoL, self-regulation and self-efficacy. Both interventions were designed to provide 40 hours of training over 10 weeks, with the eMST intervention comprising 30 hours of self-training sessions and 10 hours of group sessions. Evaluation points were established before and after the intervention, and at three-month follow-up to assess lasting effects. In Study 3, we tested the effectiveness of eMST in chronic stroke rehabilitation compared to a conventional program. For the first time, we demonstrated that eMST outperformed conventional rehabilitation in both motor and emotional outcomes. The eMST group showed greater improvements in upper-limb motor impairment after the intervention, which were maintained after three months, as well as in upper-limb functionality and motor performance during daily tasks at follow-up. These gains were observed regardless of clinical, demographic, or personal factors. Notably, motor improvements occurred in both participants who completed the interventions as planned and those who dropped out, indicating real-world benefits. The lack of association between participants’ level of musical hedonia and their motor improvements in the music intervention suggests that other factors, such as social interaction or gamification strategies, may have a greater impact on motor recovery. The eMST intervention also led to reduced anger and apathy, increased positive emotions, and enhanced community participation. Furthermore, participants found the sessions more fun and enjoyable compared to the control intervention. In Study 4, we measured the presence of anhedonia in subacure and chronic stroke survivors, and we found significantly higher levels compared to healthy controls. This difference remained even after accounting for the influence of other related negative emotions, indicating a distinct role for anhedonia after stroke. The prevalence of anhedonia was 20%, regardless of stroke etiology, lesion location, affected hemisphere, or time since the stroke, suggesting a potential effect of post-stroke low-grade chronic inflammation that disrupts the mesolimbic pathway. Furthermore, anhedonia was associated with older age, anger, and fatigue in chronic stroke survivors, highlighting its emotional impact in this stroke phase. In conclusion, eMST is a more effective and engaging alternative to conventional rehabilitation, improving motor function, emotional well-being, and quality of life in chronic stroke survivors. Given the high prevalence of anhedonia, which can reduce motivation for rehabilitation, the development of accessible, cost-effective, and community-based programs like eMST are essential to support longterm physical and mental health of stroke survivors while reducing the burden on healthcare systems.

[cat] Més de la meitat dels supervivents d’ictus a la fase crònica continuen presentant dèficits motors a les extremitats superiors que limiten les seves activitats diàries i la seva participació en la comunitat. Aquesta discapacitat permanent pot contribuir significativament a la seva pèrdua d’autonomia, interacció social, identitat ocupacional i qualitat de vida en general. Tot i la creixent prevalença de l'ictus, l'accés a la rehabilitació en la fase crònica és limitat, el què representa una necessitat no coberta preocupant per a aquesta població. Per tant, el desenvolupament d'intervencions accessibles i basades en la comunitat és crucial per mantenir o millorar la salut física i mental dels supervivents d'ictus crònic i alleugerir la càrrega sobre els sistemes de salut. La Teràpia amb suport Musical (MST) és una intervenció àmpliament estudiada per al tractament de l’hemiparèsia post-ictus a través d'un entrenament instrumental que s'ajusta als principis de rehabilitació, com la repetició massiva i l'augment gradual de la dificultat. A més, el programa es beneficia de l'activació de la connexió àudio-motora i dels efectes motivacionals que proporciona la música. La MST ha demostrat de manera consistent millorar les funcions motores de les extremitats superiors, la neuroplasticitat, el benestar emocional i la qualitat de vida en pacients amb ictus subagut i crònic. No obstant això, no ha demostrat una efectivitat superior en comparació amb una teràpia motora convencional en la millora de funcions motores. Per augmentar l'accessibilitat i l'efectivitat de la rehabilitació de l’ictus a la fase crònica, vam dissenyar una versió enriquida de la MST (eMST) integrant components socio-motivacionals i d'aprenentatge que han demostrat potenciar la readquisició d'habilitats motores. Aquest programa redissenyat es va adaptar per a ús domiciliari, incorporant sessions d'autoentrenament i grupal de teràpia musical per fomentar l'autonomia i la socialització, factors crucials en la rehabilitació. També vam augmentar la intensitat de l'entrenament i vam introduir nous instruments de percussió, moviments de les extremitats superiors i patrons rítmics per maximitzar la recuperació motora. Per facilitar la intervenció, vam desenvolupar una aplicació per tauleta electrònica amb estratègies de gamificació que proporciona instruccions per a la realització de les sessions d'autoentrenament d’eMST a casa. Aquesta tesi doctoral tenia com a objectiu avaluar l'efectivitat de l'eMST en la rehabilitació d'ictus crònic i explorar la presència d'anhedonia, una condició caracteritzada per la pèrdua de sensibilitat als plaers quotidians que pot dificultar la participació en la rehabilitació. La tesi comprèn quatre estudis amb diferents dissenys per abordar aquests objectius. A l'Estudi 1, vam refinar l'aplicació MST basant-nos en els comentaris dels pacients d'ictus crònics, que van confirmar la usabilitat de la darrera versió de l'aplicació. Després de 30 hores d'entrenament a casa durant 10 setmanes, els participants van demostrar millores clíniques rellevants en les extremitats superiors, així com un augment de la 6 velocitat en els exercicis de piano, alta adherència al programa i cap preocupació de seguretat, confirmant la viabilitat de completar l’eMST a casa. A l'Estudi 2, vam desenvolupar un protocol d’assaig clínic per comparar l'efectivitat de l'eMST amb un programa de rehabilitació convencional domiciliari per supervivents d'ictus crònic. Vam dissenyar un assaig controlat aleatoritzat de grups paral·lels i pragmàtic per avaluar els beneficis de l'eMST tenint en compte tant els pacients que van completar la teràpia com estava planificat, com els que van abandonar, per tal de demostrar la seva efectivitat en condicions reals. L'objectiu principal va ser millorar la funcionalitat de les extremitats superiors, i els objectius secundaris incloïen millorar altres funcions motores i cognitives, el benestar emocional, la qualitat de vida, l’autoregulació i l’autoeficàcia dels pacients. Ambdues intervencions es van dissenyar per proporcionar 40 hores d'entrenament durant 10 setmanes, amb l'eMST comprenent 30 hores de sessions d'autoentrenament i 10 hores de sessions grupals. Els punts d'avaluació es van establir abans i després de la intervenció i a un seguiment de tres mesos per avaluar els efectes a llarg termini. A l'Estudi 3, vam provar l'efectivitat de l'eMST en la rehabilitació d'ictus crònic en comparació amb un programa convencional. Per primera vegada, vam demostrar que l'eMST pot superar la rehabilitació convencional en la millora tant de funcions motores com de benestar emocional. Els participants del grup eMST van mostrar majors millores en la discapacitat motora de l'extremitat superior després de la intervenció, les quals es van mantenir al cap de tres mesos, així com en la funcionalitat de les extremitats superiors i el rendiment motor en les tasques diàries a llarg termini. Aquests guanys motors es van produir independentment dels factors clínics, demogràfics, o personals. Aquests guanys motors es van produir independentment dels factors clínics, demogràfics o personals. És important destacar que tant els participants que van completar les intervencions com aquells que les van abandonar abans de finalitzar-les van presentar millores motores, proporcionant evidència sobre els beneficis d'aquesta teràpia en circumstàncies reals. La manca d'associació entre el nivell d'hedonia musical dels participants i les seves millores motores en la intervenció musical suggereix que altres factors, com la interacció social o les estratègies de gamificació, poden tenir un impacte més gran en la recuperació motora. La intervenció eMST també va conduir a una reducció de la ràbia i l'apatia, un augment de les emocions positives, i una major participació a la comunitat. A més, els participants van trobar les sessions més divertides i agradables en comparació amb la intervenció control. A l'Estudi 4, vam mesurar la presència d'anhedònia en supervivents d'ictus subagut i crònic, i vam trobar nivells significativament més alts en comparació amb els controls sans. Aquesta diferència es va mantenir fins i tot després de controlar la influència d'altres emocions negatives relacionades, indicant el paper diferenciat de l'anhedònia després de l'ictus. La prevalença d’anhedonia va ser del 20%, independentment de l'etiologia de l'ictus, la localització de la lesió, l'hemisferi afectat, o el temps transcorregut després l'ictus, suggerint un efecte potencial de la inflamació crònica de baix grau post-ictus que altera la via mesolímbica. A més,Més de la meitat dels supervivents d’ictus a la fase crònica continuen presentant dèficits motors a les extremitats superiors que limiten les seves activitats diàries i la seva participació en la comunitat. Aquesta discapacitat permanent pot contribuir significativament a la seva pèrdua d’autonomia, interacció social, identitat ocupacional i qualitat de vida en general. Tot i la creixent prevalença de l'ictus, l'accés a la rehabilitació en la fase crònica és limitat, el què representa una necessitat no coberta preocupant per a aquesta població. Per tant, el desenvolupament d'intervencions accessibles i basades en la comunitat és crucial per mantenir o millorar la salut física i mental dels supervivents d'ictus crònic i alleugerir la càrrega sobre els sistemes de salut. La Teràpia amb suport Musical (MST) és una intervenció àmpliament estudiada per al tractament de l’hemiparèsia post-ictus a través d'un entrenament instrumental que s'ajusta als principis de rehabilitació, com la repetició massiva i l'augment gradual de la dificultat. A més, el programa es beneficia de l'activació de la connexió àudio-motora i dels efectes motivacionals que proporciona la música. La MST ha demostrat de manera consistent millorar les funcions motores de les extremitats superiors, la neuroplasticitat, el benestar emocional i la qualitat de vida en pacients amb ictus subagut i crònic. No obstant això, no ha demostrat una efectivitat superior en comparació amb una teràpia motora convencional en la millora de funcions motores. Per augmentar l'accessibilitat i l'efectivitat de la rehabilitació de l’ictus a la fase crònica, vam dissenyar una versió enriquida de la MST (eMST) integrant components socio-motivacionals i d'aprenentatge que han demostrat potenciar la readquisició d'habilitats motores. Aquest programa redissenyat es va adaptar per a ús domiciliari, incorporant sessions d'autoentrenament i grupal de teràpia musical per fomentar l'autonomia i la socialització, factors crucials en la rehabilitació. També vam augmentar la intensitat de l'entrenament i vam introduir nous instruments de percussió, moviments de les extremitats superiors i patrons rítmics per maximitzar la recuperació motora. Per facilitar la intervenció, vam desenvolupar una aplicació per tauleta electrònica amb estratègies de gamificació que proporciona instruccions per a la realització de les sessions d'autoentrenament d’eMST a casa. Aquesta tesi doctoral tenia com a objectiu avaluar l'efectivitat de l'eMST en la rehabilitació d'ictus crònic i explorar la presència d'anhedonia, una condició caracteritzada per la pèrdua de sensibilitat als plaers quotidians que pot dificultar la participació en la rehabilitació. La tesi comprèn quatre estudis amb diferents dissenys per abordar aquests objectius. A l'Estudi 1, vam refinar l'aplicació MST basant-nos en els comentaris dels pacients d'ictus crònics, que van confirmar la usabilitat de la darrera versió de l'aplicació. Després de 30 hores d'entrenament a casa durant 10 setmanes, els participants van demostrar millores clíniques rellevants en les extremitats superiors, així com un augment de la velocitat en els exercicis de piano, alta adherència al programa i cap preocupació de seguretat, confirmant la viabilitat de completar l’eMST a casa. A l'Estudi 2, vam desenvolupar un protocol d’assaig clínic per comparar l'efectivitat de l'eMST amb un programa de rehabilitació convencional domiciliari per supervivents d'ictus crònic. Vam dissenyar un assaig controlat aleatoritzat de grups paral·lels i pragmàtic per avaluar els beneficis de l'eMST tenint en compte tant els pacients que van completar la teràpia com estava planificat, com els que van abandonar, per tal de demostrar la seva efectivitat en condicions reals. L'objectiu principal va ser millorar la funcionalitat de les extremitats superiors, i els objectius secundaris incloïen millorar altres funcions motores i cognitives, el benestar emocional, la qualitat de vida, l’autoregulació i l’autoeficàcia dels pacients. Ambdues intervencions es van dissenyar per proporcionar 40 hores d'entrenament durant 10 setmanes, amb l'eMST comprenent 30 hores de sessions d'autoentrenament i 10 hores de sessions grupals. Els punts d'avaluació es van establir abans i després de la intervenció i a un seguiment de tres mesos per avaluar els efectes a llarg termini. A l'Estudi 3, vam provar l'efectivitat de l'eMST en la rehabilitació d'ictus crònic en comparació amb un programa convencional. Per primera vegada, vam demostrar que l'eMST pot superar la rehabilitació convencional en la millora tant de funcions motores com de benestar emocional. Els participants del grup eMST van mostrar majors millores en la discapacitat motora de l'extremitat superior després de la intervenció, les quals es van mantenir al cap de tres mesos, així com en la funcionalitat de les extremitats superiors i el rendiment motor en les tasques diàries a llarg termini. Aquests guanys motors es van produir independentment dels factors clínics, demogràfics, o personals. Aquests guanys motors es van produir independentment dels factors clínics, demogràfics o personals. És important destacar que tant els participants que van completar les intervencions com aquells que les van abandonar abans de finalitzar-les van presentar millores motores, proporcionant evidència sobre els beneficis d'aquesta teràpia en circumstàncies reals. La manca d'associació entre el nivell d'hedonia musical dels participants i les seves millores motores en la intervenció musical suggereix que altres factors, com la interacció social o les estratègies de gamificació, poden tenir un impacte més gran en la recuperació motora. La intervenció eMST també va conduir a una reducció de la ràbia i l'apatia, un augment de les emocions positives, i una major participació a la comunitat. A més, els participants van trobar les sessions més divertides i agradables en comparació amb la intervenció control. A l'Estudi 4, vam mesurar la presència d'anhedònia en supervivents d'ictus subagut i crònic, i vam trobar nivells significativament més alts en comparació amb els controls sans. Aquesta diferència es va mantenir fins i tot després de controlar la influència d'altres emocions negatives relacionades, indicant el paper diferenciat de l'anhedònia després de l'ictus. La prevalença d’anhedonia va ser del 20%, independentment de l'etiologia de l'ictus, la localització de la lesió, l'hemisferi afectat, o el temps transcorregut després l'ictus, suggerint un efecte potencial de la inflamació crònica de baix grau post-ictus que altera la via mesolímbica. A més,l’anhedonia es va associar amb l'edat avançada, la ira i la fatiga en els participants amb ictus crònic, ressaltant el seu impacte emocional en aquesta fase de l'ictus. En conclusió, l'eMST és una alternativa més efectiva i atractiva a la rehabilitació convencional, millorant la funció motora, el benestar emocional, i la qualitat de vida dels supervivents d'ictus crònic. Donada l’alta prevalença d’anhedonia, que pot reduir la motivació per a la rehabilitació, el desenvolupament de programes accessibles, rendibles, i basats en la comunitat com l'eMST és essencial per millorar l’estat físic i mental dels supervivents d'ictus a llarg termini i reduir la càrrega sobre els sistemes de salut.